Skip to main content
Ir a la página de inicio de la Comisión Europea (se abrirá en una nueva ventana)
español español
CORDIS - Resultados de investigaciones de la UE
CORDIS

Protein Structure, Molecular Mechanisms and Human Genetic Disease: Beyond the Loss-of-function Paradigm

Descripción del proyecto

Descubrimiento de mutaciones patogénicas que causan enfermedades por un mecanismo sin pérdida de función

La capacidad de identificar las variantes genéticas perjudiciales es fundamental para el diagnóstico, el tratamiento y la prevención de las enfermedades humanas. El objetivo del proyecto PROT-STRUCT-DISEASE, financiado con fondos europeos, es identificar variantes patogénicas mediante una combinación de métodos computacionales y experimentales. El planteamiento del proyecto será centrarse en los mecanismos moleculares alternativos por los que las mutaciones pueden causar enfermedades, frente al mecanismo de pérdida de función. La bioinformática estructural desvelará los mecanismos subyacentes a las mutaciones patogénicas y su relación con la estructura de las proteínas y el fenotipo. El análisis profundo de mutaciones medirá la aptitud y dilucidará los mecanismos vinculados a todas las posibles sustituciones de aminoácidos individuales. Esto facilitará la identificación directa de variantes patogénicas nuevas y su relación con los trastornos genéticos humanos.

Objetivo

The ability to identify damaging genetic variants is central to the diagnosis, treatment and prevention of human disease. Computational phenotype predictors are widely used for prioritising likely pathogenic mutations, but their utility is limited by their accuracy. Conversely, experimental characterisation of variants is powerful but time consuming and difficult to perform on a large scale, limiting applicability in routine variant prioritisation. In this project, we will improve our ability to identify pathogenic variants through a combination of computational and experimental approaches. Fundamental to our strategy will be our consideration of alternate molecular mechanisms by which mutations can cause disease, in contrast to the current overwhelming focus on loss-of-function.

First, we will use structural bioinformatics to investigate the different molecular mechanisms underlying pathogenic mutations, and learn how they are related to protein structure and phenotype. Next, we will perform deep mutational scanning (DMS) on at least 10 human disease genes, enabling us to measure fitness and elucidate molecular mechanisms for all possible single amino-acid substitutions. This will facilitate the direct identification of novel pathogenic variants, and allow us to evaluate the performance existing computational phenotype predictors. Finally, we will implement our own computational variant prioritisation pipeline and meta-predictor, using our new understanding of molecular mechanisms to integrate computational phenotype and stability predictors and DMS data with structural and other protein-level features. Crucially, we will demonstrate the utility of our approach in application to sequencing data from clinical and population cohort studies. Together, the knowledge we learn, the experimental data we measure, and the tools we develop will improve our ability to identify novel pathogenic variants, and thus diagnose human genetic disorders.

Ámbito científico (EuroSciVoc)

CORDIS clasifica los proyectos con EuroSciVoc, una taxonomía plurilingüe de ámbitos científicos, mediante un proceso semiautomático basado en técnicas de procesamiento del lenguaje natural. Véas: El vocabulario científico europeo..

Para utilizar esta función, debe iniciar sesión o registrarse

Palabras clave

Palabras clave del proyecto indicadas por el coordinador del proyecto. No confundir con la taxonomía EuroSciVoc (Ámbito científico).

Programa(s)

Programas de financiación plurianuales que definen las prioridades de la UE en materia de investigación e innovación.

Tema(s)

Las convocatorias de propuestas se dividen en temas. Un tema define una materia o área específica para la que los solicitantes pueden presentar propuestas. La descripción de un tema comprende su alcance específico y la repercusión prevista del proyecto financiado.

Régimen de financiación

Régimen de financiación (o «Tipo de acción») dentro de un programa con características comunes. Especifica: el alcance de lo que se financia; el porcentaje de reembolso; los criterios específicos de evaluación para optar a la financiación; y el uso de formas simplificadas de costes como los importes a tanto alzado.

ERC-COG - Consolidator Grant

Ver todos los proyectos financiados en el marco de este régimen de financiación

Convocatoria de propuestas

Procedimiento para invitar a los solicitantes a presentar propuestas de proyectos con el objetivo de obtener financiación de la UE.

(se abrirá en una nueva ventana) ERC-2020-COG

Ver todos los proyectos financiados en el marco de esta convocatoria

Institución de acogida

THE UNIVERSITY OF EDINBURGH
Aportación neta de la UEn

Aportación financiera neta de la UE. Es la suma de dinero que recibe el participante, deducida la aportación de la UE a su tercero vinculado. Considera la distribución de la aportación financiera de la UE entre los beneficiarios directos del proyecto y otros tipos de participantes, como los terceros participantes.

€ 2 000 000,00
Dirección
OLD COLLEGE, SOUTH BRIDGE
EH8 9YL Edinburgh
Reino Unido

Ver en el mapa

Región
Scotland Eastern Scotland Edinburgh
Tipo de actividad
Higher or Secondary Education Establishments
Enlaces
Coste total

Los costes totales en que ha incurrido esta organización para participar en el proyecto, incluidos los costes directos e indirectos. Este importe es un subconjunto del presupuesto total del proyecto.

€ 2 000 000,00

Beneficiarios (1)

Mi folleto 0 0