Molecular Principles of Mammalian Axonemal Dynein Assembly

Informacje na temat projektu

CiliaCircuits

Identyfikator umowy o grant: 866355

DOI

10.3030/866355

Data podpisania przez KE 20 Marca 2020

Data rozpoczęcia 1 Sierpnia 2020

Data zakończenia 31 Stycznia 2026

Finansowanie w ramach

• EXCELLENT SCIENCE - European Research Council (ERC)

Koszt całkowity

€ 1 965 459,94

Wkład UE

€ 1 965 459,94

Koordynowany przez

THE UNIVERSITY OF EDINBURGH
United Kingdom

CORDIS oferuje możliwość skorzystania z odnośników do publicznie dostępnych publikacji i rezultatów projektów realizowanych w ramach programów ramowych HORYZONT.

Odnośniki do rezultatów i publikacji związanych z poszczególnymi projektami 7PR, a także odnośniki do niektórych konkretnych kategorii wyników, takich jak zbiory danych i oprogramowanie, są dynamicznie pobierane z systemu OpenAIRE .

Publikacje

Peer reviewed articles (14)

Centriolar satellites expedite mother centriole remodeling to promote ciliogenesis

Autorzy: Emma A. Hall; Dhivya Kumar; Suzanna L. Prosser; Patricia L. Yeyati; Vicente Herranz Pérez; Jose Manuel García Verdugo; Lorraine Rose; Lisa McKie; Daniel O. Dodd; Peter A. Tennant; Roly Megaw; Laura C. Murphy; Marissa Ferreira; Graeme Grimes; Lucy Williams; Tooba Quidwai; Laurence Pelletier; Jeremy F. Reiter; Pleasantine Mill
Opublikowane w: eLife, 2023, ISSN 2050-084X
Wydawca: eLife Sciences Publications
DOI: 10.7554/elife.79299

Autophagy disruption and mitochondrial stress precede photoreceptor necroptosis in multiple mouse models of inherited retinal disorders

Autorzy: Fay Newton, Mihail Halachev, Linda Nguyen, Lisa McKie, Pleasantine Mill, Roly Megaw
Opublikowane w: Nature Communications, Numer 16, 2025, ISSN 2041-1723
Wydawca: Nature Publishing Group
DOI: 10.1038/s41467-025-59165-8

Ciliopathy patient variants reveal organelle-specific functions for TUBB4B in axonemal microtubules

Autorzy: Daniel O. Dodd, Sabrina Mechaussier, Patricia L. Yeyati, Fraser McPhie, Jacob R. Anderson, Chen Jing Khoo, Amelia Shoemark, Deepesh K. Gupta, Thomas Attard, Maimoona A. Zariwala, Marie Legendre, Diana Bracht, Julia Wallmeier, Miao Gui, Mahmoud R. Fassad, David A. Parry, Peter A. Tennant, Alison Meynert, Gabrielle Wheway, Lucas Fares-Taie, Holly A. Black, Rana Mitri-Frangieh, Catherine Faucon, Joss
Opublikowane w: Science, Numer 384, 2024, ISSN 0036-8075
Wydawca: American Association for the Advancement of Science
DOI: 10.1126/science.adf5489

A WDR35-dependent coat protein complex transports ciliary membrane cargo vesicles to cilia.

Autorzy: Tooba Quidwai; Jiaolong Wang; Emma Hall; Narcis Adrian Petriman; Weihua Leng; Petra Kiesel; Jonathan N. Wells; Laura C. Murphy; Margaret A. Keighren; Joseph A. Marsh; Esben Lorentzen; Gaia Pigino; Pleasantine Mill
Opublikowane w: eLife, Numer 2, 2021, ISSN 2050-084X
Wydawca: eLife Sciences Publications
DOI: 10.7554/elife.69786

Whole genome sequencing enhances molecular diagnosis of primary ciliary dyskinesia

Autorzy: Holly A. Black, Sophie Marion de Proce, Jose L. Campos, Alison Meynert, Mihail Halachev, Joseph A. Marsh, Robert A. Hirst, Chris O'Callaghan, Amelia Shoemark, Daniel Toddie‐Moore, null null, Javier Santoyo‐Lopez, Jennie Murray, Kenneth Macleod, Don S. Urquhart, Stefan Unger, Timothy J. Aitman, Pleasantine Mill
Opublikowane w: Pediatric Pulmonology, Numer 59, 2025, Strona(/y) 3322-3332, ISSN 8755-6863
Wydawca: John Wiley & Sons Inc.
DOI: 10.1002/ppul.27200

Primary cilia as dynamic and diverse signalling hubs in development and disease

Autorzy: Pleasantine Mill , Søren T Christensen, Lotte B Pedersen
Opublikowane w: Nature Reviews Genetics, 2023, ISSN 1471-0056
Wydawca: Nature Publishing Group
DOI: 10.1038/s41576-023-00587-9

Nucleo-cytoplasmic shuttling of splicing factor SRSF1 is required for development and cilia function

Autorzy: Fiona Haward; Magdalena M. Maslon; Patricia L. Yeyati; Nicolás Bellora; Jan N. Hansen; Stuart Aitken; Jennifer Lawson; Alex von Kriegsheim; Dagmar Wachten; Pleasantine Mill; Ian R. Adams; Javier F. Cáceres
Opublikowane w: eLife, 2021, ISSN 2050-084X
Wydawca: eLife Sciences Publications
DOI: 10.1101/2020.09.04.263251

Beyond genomic studies of congenital heart defects through systematic modelling and phenotyping

Autorzy: Deborah J. Henderson, Ahlam Alqahtani, Bill Chaudhry, Andrew Cook, Lorraine Eley, Lucile Houyel, Marina Hughes, Bernard Keavney, José Luis de la Pompa, John Sled, Nadine Spielmann, Lydia Teboul, Stephane Zaffran, Pleasantine Mill, Karen J. Liu
Opublikowane w: Disease Models & Mechanisms, Numer 17, 2024, ISSN 1754-8403
Wydawca: The Company of Biologists Ltd.
DOI: 10.1242/dmm.050913

The effect of Dnaaf5 gene dosage on primary ciliary dyskinesia phenotypes

Autorzy: Horani A, Gupta DK, Xu J, Xu H, Carmen Puga-Molina LD, Santi CM, Ramagiri S, Brennan SK, Pan J, Koenitzer JR, Huang T, Hyland RM, Gunsten SP, Tzeng SC, Strahle JM, Mill P, Mahjoub MR, Dutcher SK, Brody S
Opublikowane w: JCI Insights, 2023, Strona(/y) e168836, ISSN 2379-3708
Wydawca: American Society for Clinical Investigation
DOI: 10.1172/jci.insight.168836

Primary cilia loss promotes reactivation of morphogenesis and cyst-fission through a deregulated TGF<i>β</i>-ECM-Integrin axis in polycystic liver disease

Autorzy: Scott H Waddell; Yuelin Yao; Paula Olaizola; Edward J Jarman; Kostas Gournopanos; Ersi Christodoulou; Philippe Gautier; Joost PH Drenth; Timothy J Kendall; Jesus M Banales; Ava Khamseh; Pleasantine Mill; Luke Boulter
Opublikowane w: Science Translational Medicine, Numer 1, 2023, ISSN 1946-6234
Wydawca: American Association for the Advancement of Science
DOI: 10.1126/scitranslmed.abq5930

Ciliary tip actin dynamics regulate photoreceptor outer segment integrity

Autorzy: Roly Megaw, Abigail Moye, Zhixian Zhang, Fay Newton, Fraser McPhie, Laura C. Murphy, Lisa McKie, Feng He, Melissa K. Jungnickel, Alex von Kriegsheim, Peter A. Tennant, Chloe Brotherton, Christine Gurniak, Alecia K. Gross, Laura M. Machesky, Theodore G. Wensel, Pleasantine Mill
Opublikowane w: Nature Communications, Numer 15, 2024, ISSN 2041-1723
Wydawca: Nature Publishing Group
DOI: 10.1038/s41467-024-48639-w

Not all are the same: the power of registries in defining genotype–phenotype relationships in primary ciliary dyskinesia

Autorzy: Amjad Horani, Pleasantine Mill
Opublikowane w: European Respiratory Journal, Numer 64, 2025, Strona(/y) 2401026, ISSN 0903-1936
Wydawca: European Respiratory Society
DOI: 10.1183/13993003.01026-2024

The power of mouse models in the diagnostic odyssey of patients with rare congenital anomalies

Autorzy: Stephen R. F. Twigg, Nicholas D. E. Greene, Deborah J. Henderson, Pleasantine Mill, Karen J. Liu
Opublikowane w: Mammalian Genome, Numer 36, 2025, Strona(/y) 354-362, ISSN 0938-8990
Wydawca: Springer Verlag
DOI: 10.1007/s00335-025-10114-2

The power of mouse models in the diagnostic odyssey of patients with rare congenital anomalies

Autorzy: Stephen R. F. Twigg, Nicholas D. E. Greene, Deborah J. Henderson, Pleasantine Mill, Karen J. Liu
Opublikowane w: Mammalian Genome, 2025, ISSN 0938-8990
Wydawca: Springer Verlag
DOI: 10.1007/s00335-025-10114-2

Other (1)

TUBB4B variants specifically impact ciliary function, causing a ciliopathic spectrum

Autorzy: Sabrina Mechaussier, Daniel O Dodd, Patricia L Yeyati, Fraser McPhie, Thomas Attard, Amelia Shoemark, Deepesh K Gupta, Maimoona A Zariwala, Marie Legendre, Diana Bracht, Julia Wallmeier, Miao Gui, Jacob R Anderson, Mahmoud R Fassad, David A Parry, Peter A Tennant, Alison Meynert, Gabrielle Wheway, Lucas Fares-Taie, Holly A Black, Rana Mitri-Frangieh, Catherine Faucon, Josseline Kaplan, Mitali Pat
Opublikowane w: medRXiv, 2022, ISSN 2692-8205
Wydawca: Cold Spring Harbor Laboratory
DOI: 10.1101/2022.10.19.22280748

Book chapters (1)

Live Imaging and Analysis of Cilia and Cell Cycle Dynamics with the Arl13bCerulean-Fucci2a Biosensor and Fucci Tools

Autorzy: Melinda Van Kerckvoorde, Matthew J. Ford, Patricia L. Yeyati, Pleasantine Mill, Richard L. Mort
Opublikowane w: Methods in Molecular Biology, Cell Cycle Oscillators, 2022, Strona(/y) 291-309
Wydawca: Springer US
DOI: 10.1007/978-1-0716-1538-6_21

Non-peer reviewed articles (1)

The cilia mechanosensation debate gets (bio)physical

Autorzy: Dagmar Wachten, Pleasantine Mill
Opublikowane w: Nature Reviews Nephrology, 2023, ISSN 1759-5061
Wydawca: Nature Publishing Group
DOI: 10.1038/s41581-023-00701-4