Skip to main content
Przejdź do strony domowej Komisji Europejskiej (odnośnik otworzy się w nowym oknie)
polski polski
CORDIS - Wyniki badań wspieranych przez UE
CORDIS

Rewiring with biased signaling to override oxidative pathway defects for SEPN1-related myopathy therapy

Opis projektu

Zmiana połączeń sygnałowych w mózgu możliwą terapią w przypadkach miopatii związanej z SEPN1

Miopatia związana z selenoproteiną (SEPN1-RM) jest rzadką, nieuleczalną miopatią wrodzoną, w której mutacje genu SEPN1 upośledzają układ antyoksydacyjny i mitochondrialną funkcję oksydacyjną, prowadząc do znacznej utraty produkcji bioenergetycznej i utraty funkcji komórek mięśniowych, potencjalnie śmiertelnej niewydolności oddechowej i upośledzenia ruchowego. Finansowany ze środków UE projekt REBOOST ma – dzięki pobranym od pacjentów komórkom – doprowadzić do powstania wysokowydajnych odczytów metabolizmu, które ułatwią zmianę przeznaczenia leków na SEPN1-RM. Poza tym projekt ma umożliwić zastosowanie oryginalnych strategii leczenia, wykorzystujących efekt omijania wad genu SEPN1 przez sygnał i przywracających w ten sposób bioenergetykę komórkową. Badanie to ułatwi ustalenie biomarkerów genu SEPN1-RM i przygotowanie nowych badań terapeutycznych. Pozwoli także opracować modelowe podejście do analizy i leczenia innych dziedzicznych lub nabytych miopatii, w których występuje podstawowy niedobór bioenergetyczny, w tym sarkopenii i wyniszczenia nowotworowego.

Cel

SEPN1-related myopathy (SEPN1-RM) is a rare, untreatable debilitating congenital myopathy in which SEPN1 mutations impair the antioxidant system, ER stress protection and mitochondrial oxidative function. These altered cellular processes ultimately lead to a significant loss of bioenergetic production and abrogate muscle cellular functions. SEPN1-RM patients experience potentially-lethal respiratory failure and major life burden due to loss of mobility. Currently, there are no high-throughput or appropriate preclinical models to facilitate identification of disease-modifying drugs; this has hampered efforts in devising therapeutic strategies. To overcome these bottlenecks, I aim to use patient-derived cells to establish (1) high-throughput measureable readouts of metabolism, facilitating repurposed drug screen for SEPN1-RM; (2) an original treatment strategy by exploiting potential biased signalings, which bypass SEPN1 defects to restore cellular bioenergetics. I will capitalize on (1) the availability of SEPN1-RM biopsies, (2) host lab expertise for handling and culturing primary SEPN1-RM cells and (3) my experience in muscle biology and innovative tools for analysing metabolic/signalling pathways. I aim to implement transcriptomic analyses by using next-generation RNA-seq, optogenetic based sensors to quantify metabolic activity, real-time clonal analysis of cell fate with dynamic fluorescent time-lapse microscopy and multi-dimensional assessment of intracellular activities at single-cell level via CYTOF technology. This study will not only facilitate the establishment of SEPN1-RM biomarkers and novel therapeutic studies, it will also provide a model paradigm for analysing and treating other inherited or acquired myopathies sharing an underlying bioenergetic deficiency, including sarcopenia and cancer cachexia.

Dziedzina nauki (EuroSciVoc)

Klasyfikacja projektów w serwisie CORDIS opiera się na wielojęzycznej taksonomii EuroSciVoc, obejmującej wszystkie dziedziny nauki, w oparciu o półautomatyczny proces bazujący na technikach przetwarzania języka naturalnego. Więcej informacji: Europejski Słownik Naukowy.

Aby użyć tej funkcji, musisz się zalogować lub zarejestrować

Program(-y)

Wieloletnie programy finansowania, które określają priorytety Unii Europejskiej w obszarach badań naukowych i innowacji.

Temat(-y)

Zaproszenia do składania wniosków dzielą się na tematy. Każdy temat określa wybrany obszar lub wybrane zagadnienie, których powinny dotyczyć wnioski składane przez wnioskodawców. Opis tematu obejmuje jego szczegółowy zakres i oczekiwane oddziaływanie finansowanego projektu.

System finansowania

Program finansowania (lub „rodzaj działania”) realizowany w ramach programu o wspólnych cechach. Określa zakres finansowania, stawkę zwrotu kosztów, szczegółowe kryteria oceny kwalifikowalności kosztów w celu ich finansowania oraz stosowanie uproszczonych form rozliczania kosztów, takich jak rozliczanie ryczałtowe.

MSCA-IF-EF-ST - Standard EF

Wyświetl wszystkie projekty finansowane w ramach tego programu finansowania

Zaproszenie do składania wniosków

Procedura zapraszania wnioskodawców do składania wniosków projektowych w celu uzyskania finansowania ze środków Unii Europejskiej.

(odnośnik otworzy się w nowym oknie) H2020-MSCA-IF-2019

Wyświetl wszystkie projekty finansowane w ramach tego zaproszenia

Koordynator

UNIVERSITE PARIS CITE
Wkład UE netto

Kwota netto dofinansowania ze środków Unii Europejskiej. Suma środków otrzymanych przez uczestnika, pomniejszona o kwotę unijnego dofinansowania przekazanego powiązanym podmiotom zewnętrznym. Uwzględnia podział unijnego dofinansowania pomiędzy bezpośrednich beneficjentów projektu i pozostałych uczestników, w tym podmioty zewnętrzne.

€ 196 707,84
Adres
85 BD SAINT GERMAIN
75006 PARIS
Francja

Zobacz na mapie

Region
Ile-de-France Ile-de-France Paris
Rodzaj działalności
Higher or Secondary Education Establishments
Linki
Koszt całkowity

Ogół kosztów poniesionych przez organizację w związku z uczestnictwem w projekcie. Obejmuje koszty bezpośrednie i pośrednie. Kwota stanowi część całkowitego budżetu projektu.

€ 196 707,84
Moja broszura 0 0